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角化型成釉细胞瘤1例

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  【摘 要】成釉细胞瘤是一种浸润性生长的良性肿瘤,角化型成釉细胞瘤是较为罕见的一种亚型。本文就一例病变范围广、手术难度大、形态学变化典型的角化型成釉细胞瘤进行报道,描述其大体及镜下病变特点,结合相关文献,讨论角化型成釉细胞瘤的诊断及鉴别诊断,以期对于临床早期诊断、治疗方案及预后评估提供理论依据。
  【关键词】角化型成釉细胞瘤;下颌骨;牙源性肿瘤
  【中图分类号】R739 【文献标识码】B 【文章编号】1005-0019(2019)11--02
  患者男,31岁,因左下侧后牙疼痛1月余就诊于我院口腔外科。专科检查:左侧颌下区发现肿块,有压痛,无明显牙齿松动。辅助影像学检查(口腔全景片)示:左下颌骨体部、角部、升支部可见不规则骨吸收阴影,前界至32根尖区,后界距升支后缘约1cm,上距乙状切迹1.5cm。因患者病变区域较大,一次性全部切除病灶后有病理性骨折的风险,遂行下颌骨病变分期切除手术。术中所见:31-37牙根部下颌骨体部、角部、升支内可见多个深窄的骨腔,周围可见多个子囊,骨腔内未见明显角化物,37、38根部骨腔内可见大量脓血性液体流出,无明显胆固醇结晶。予刮除囊壁。
  病理检查 鉴于本例有多次送检标本,以病变最典型者为例记录如下。巨检:灰白灰红囊壁样碎组织一堆,大小2*2*0.3cm。镜检:肿瘤由大小不等的囊腔構成,内衬厚度较一致的上皮伴角化,基底细胞呈高柱状,远离基底膜呈栅栏状排列。
  病理诊断 (左下颌骨)角化型成釉细胞瘤。
  讨论 成釉细胞瘤是最常见的牙源性肿瘤之一,为颌骨中心性上皮性肿瘤,多发生于青壮年的下颌骨,无明显性别和种族差异,具有高度的侵袭性[1]。2005年世界卫生组织(WHO)牙源性肿瘤的分类中,成釉细胞瘤可分为实性/多囊型、骨外/外周型、结缔组织增生型和单囊型,其中最常见的是以实性/多囊型。实性/多囊型成釉细胞瘤又分为: 滤泡型、丛状型、棘皮瘤型、基底细胞型、颗粒型[2]。成釉细胞瘤是一种良性肿瘤,生长缓慢但多成浸润性生长,亦可以发生远处转移[3]。角化型成釉细胞瘤是成釉细胞瘤中较为罕见的组织学变异类型,它的标志性病理学特征为牙源性肿瘤内广泛鳞状化生及角化,主要由大小不等、充满角化物的囊腔构成,内衬复层鳞状上皮,上皮厚度较为一致且伴波浪状的不全角化。与成釉细胞瘤相同的是大致分为两层细胞形态,外层为高柱状的基底样细胞,极性排列,核染色深,靠近腔面远离基底膜的细胞呈栅栏状排列。本例中肿瘤形态学典型,符合角化型成釉细胞瘤。
  鉴别诊断: ①牙源性囊肿:多为均一密度的圆形或类圆形低密度影,边界清晰伴钙化,多位于正常牙齿的根部,囊壁为薄层纤维组织,内衬角化复层鳞状上皮。②原发性骨内鳞状细胞癌,常见于中老年男性,临床上常以侵犯神经为其早期症状,病理上原发性骨内鳞状细胞癌多数病变中度分化,显著角化不常见[4]。③牙源性角化囊性瘤 主要沿下颌骨长轴生长,颌骨膨隆程度较轻,椎体束CT检查中牙侧及颌侧骨壁连续性及牙根吸收程度的影像学表现可作为鉴别指标;病理学表现可见牙源性角化囊性瘤的内衬复层鳞状上皮中可见波浪状的不全角化,但基底细胞无明显极性及远离基底膜呈栅栏状排列[5][6]。
  目前关于角化型成釉细胞瘤的研究报道较少[7],其具体的生物学行为与其他亚型的成釉细胞瘤是否有区别暂无定论。本报告旨在提供一例新的病例,以期对角化型成釉细胞瘤患者的进一步研究有所帮助。目前阶段,对于角化型成釉细胞瘤的精确诊断、术后病人的密切随访、细胞及分子生物学的研究都非常重要,也需要更多的研究来为角化型成釉细胞瘤患者的诊断、治疗提供理论依据。
  参考文献
  王伟, 邵益森, 习伟宏等.下颌骨巨大成釉细胞瘤[J].中国耳鼻咽喉头颈外科, 2011, 18(11):622-622.
  Gardner D, Heikinheimo K, Shear M, et al.World Health Organization classification of tumours.Pathology and genetics of head and neck tumours[M]Lyon: IARC, 2005.296.
  陈 磊,贾 佳,谢一敦,等.下颌骨成釉细胞瘤肺转移: 病例报告及文献复习[J]。实用口腔医学杂志,2013,29( 3) : 431-433.
  Tiwari M.Primary intraosseous carcinoma of the mandible: A case report with literature review[J].J Oral Maxillofac Pathol, 2011, 15(2):205-210.
  宋海洋, 马虞楠, 罗亚东,等.下颌骨成釉细胞瘤及牙源性角化囊性瘤CBCT影像的对比研究[J].口腔医学, 2018, 38(4):320-323.
  修小斐, 丁洋.角化型成釉细胞瘤1例[J].诊断病理学杂志, 2017(2).
  Parikh N, Nandini C, Jain S, Mansata AV.Peripheral keratoameloblastoma: A novel case report[J].J Oral Maxillofac Pathol.2018 May-Aug;22(2):249-253.
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